A journal of neurology occasional paper

Strachan’s syndrome), probably caused by chronic malnutrition

(Strachan, 1897). Similar observations were made by Domingo

Madan (1856–98) in Cuba during the rebellion against Spanish

domination between 1886 and 1898 (Santiesteban-Freixas et al.,

1997). Recently, another such epidemic struck Cuba, manifesting

itself as a sensory and optic neuropathy, neuro-sensorial deafness,

dorso-lateral myelopathy, spastic paraparesis, dysphonia and dys-

autonomy (Thomas et al., 1995). Therefore, the events at the

Ajuda asylum could be one of the earliest modern descriptions

of avitaminosis-related peripheral nerve disease (probably some

form of sensory-motor radiculoneuropathy), preceding those of

Strachan and Madan by a few decades. Alternatively, the presence

of behavioural abnormalities in conjunction with the remaining

clinical findings should also raise the possibility of a pellagra out-

break similar to the Paris epidemic. In fact, pellagra was endemic

in Portugal at the time of the debate and its neurological mani-

festations were described by Bombarda before the end of the

19th century (Bombarda, 1896). In either case, the contributions

of Gomes, Barbosa and Jorda˜o to the field of nutrition-deficient

neurological diseases deserve to be remembered.

In light of these interpretations, the picture that emerges for the

period of time between 1860 and 1864 is not one of successive

outbreaks of epidemic hysteria, but rather that of a malnourished

and overcrowded community of children and adolescents living in

poor hygienic conditions, and who suffered from diseases typically

associated with these circumstances. There is some supportive evi-

dence for this hypothesis. It is obvious that the affected orphans

went through a prolonged period of economic deprivation: after

the death of their parents in 1856–57 and during the initial tur-

bulent years at the asylum (as documented by Jorda˜o) they may

have been subjected to several years of malnutrition. When

Barbosa, in 1865, carefully documented their dietary intake

(which by then appeared adequate), almost a decade had passed

since the yellow fever epidemic. This period of time would be

sufficient to induce the clinical manifestations we now know to

be related to vitamin deficiency, such as painful peripheral neu-

ropathies and haemeralopia. At least three pieces of clinical evi-

dence are concurrent with this interpretation: first, Jorda˜o’s

eyewitness description of the clinical status of the orphans at

the time of admission into the asylum: ‘lymphatism’, ‘pro-

nounced loss of weight and emaciation’ and ‘ulcerative stomatitis

rapidly developed and became epidemic’, as well as his record of

the truly deficient dietary regimen, which besides being hypoca-

loric was notably absent in several food categories, including

fresh fruits and vegetables containing vitamins and trace elem-

ents; second, Clemente Mendes’s pioneering description of the

ocular and visual findings now known to be associated with

vitamin A deficiency during the second epidemic; and third, des-

pite the gradual improvement in the dietary conditions at the

asylum that could have helped reverse the clinical situation, the

reappearance of paralysis cases in patients suffering from chronic

vomiting, again pointing towards the role of malnutrition. In fact,

chronic vomiting has been associated with the acute appearance

of neurological symptoms such as Wernicke encephalopathy

(Wilson et al., 2006). Naturally, it is still possible that some, if

not all, of the clinical events during those 4 years might have

been psychosomatic in nature, or at least formed by a superim-

position of hysterical colouring over an organic substrate, but

given the circumstantial evidence, it is more reasonable to

blame them entirely on the deleterious consequences of poor

social

support:

poverty,

malnutrition

and

institutional

overcrowding.

Conclusions

There are two main lessons to be taken from the ‘Ajuda paralyses’

debate. On one side, they provide insight into the status of famil-

iarity and understanding of diseases of the nervous system by

Portuguese clinicians in the mid-19th century. At this time,

Rilhafoles was the single institution in the country for the treat-

ment of neuropsychiatric patients and there were no dedicated

clinics or academic researchers in these areas. It is therefore nota-

ble that Gomes, Barbosa, Jorda˜o and Motta were so well aware of

the latest scientific developments and had their own critical views

on them. The debate in the SCML reveals the interest that these

nascent disciplines had for Portuguese clinicians. Barbosa, Jorda˜o

and Motta, as respected teachers at the Lisbon Medical School,

would help foster the development of the next generation of clin-

icians, such as Bombarda and Sousa Martins, towards the formal

establishment of neurology and psychiatry as independent discip-

lines in Portugal.

On the other side, this debate illustrates the development of the

modern concepts of psychosomatic disease and peripheral neur-

opathy, from the overabundance of other confounding nosological

entities that did not survive the test of time, such as Bouchut’s

nervosism, Brown-Se´quard’s reflex paralyses and Jaccoud’s periph-

eral paralyses. At a time when the clinical-anatomic method and

the development of neuropathology were finally providing explan-

ations for the mysterious manifestations of neurological and

psychiatric diseases, these vague concepts and hypothetical

pathophysiological constructs were naturally condemned to

non-existence. Biological understanding of the mechanisms of

neurological disease would become the core feature which

allowed the development of effective therapies, a process that

accelerated in the last decades of the 20th century. Psychiatry,

fortunately, is currently undergoing the same type of scientific

revolution, based on the recent availability of tools—genetics, ex-

perimental pharmacology and functional imaging, to name a

few—that allow us to pry into the processes underlying functional

brain disorders. Hopefully, this will help end the century-long arti-

ficial division of neuropsychiatry into two separate fields, bringing

us full circle to the 19th-century holistic view of ‘nervous diseases’,

only now based on a solid foundation of neuroscientific

knowledge.

Acknowledgements

The authors would like to thank Professor Luis Fontoura at the

Technical University of Lisbon and Dr Peggy Ho at Stanford

3150

|

Brain 2010: 133; 3141–3152

P. Fontoura

Downloaded from https://academic.oup.com/brain/article-abstract/133/10/3141/321467

by guest

on 13 December 2017

---

University for help with obtaining relevant references and critical

comments.

References

Araujo P. Miguel Bombarda: me´dico e polı´tico. Casal de Cambra:

Caleidosco´pio; 2007.

Augustin G. History of yellow fever in North America. United States.

History of Yellow Fever. New Orleans, LO: Searcy & Pfaff; 1909a.

p. 767–1027.

Augustin G. Yellow fever in Portugal. History of Yellow Fever. New

Orleans, LO: Searcy & Pfaff; 1909b. p. 460–82.

Babinski JFF, Froment J. Hyste´rie-pithiatisme et troubles nerveux d’ordre

re´flexe en neurologie de guerre. Paris: Masson; 1917.

Barbosa AM. As paraplegias do Asylo da Ajuda. Lisboa: Imprensa

Nacional; 1865.

Barbosa AM. Algumas rectificac¸o˜es ao u´ltimo artigo da Sr. Dr. Abel sobre

as paralysias do Asylo da Ajuda. J Soc Sci Med Lis 1866; 30: 153; 185;

217.

Bartholomew RE, Wessely S. Protean nature of mass sociogenic illness:

from possessed nuns to chemical and biological terrorism fears.

Br J Psychiatry 2002; 180: 300–6.

Bombarda M. A pellagra em Portugal; a tetania, a catalepsia e a

confusa˜o mental. Rev Port Cir Med Prat 1896; 1: 7–13; 33–42.

Boss LP. Epidemic hysteria: a review of the published literature. Epidemiol

Rev 1997; 19: 233–43.

Bouchut E. De l’e´tat nerveux aigu et chronique, ou nervosisme. Paris:

JB Baillie`re et fils; 1860.

Briquet P. Traite´ de l’Hyste´rie. Paris: JB Baillie`re et fils; 1859.

British Medical Journal, unknown author. Antonio Maria Barbosa, MD.

Br Med J 1892; 616.

Brody AJ, Sternbach G, Varon J. Octave Landry: Guillain-Barre´ syndrome.

J Emerg Med 1994; 12: 833–7.

Brown-Se´quard CE. Lectures on the diagnosis and treatment of the

principal forms of paralysis of the lower extremities. Philadelphia:

Collins; 1861.

Clemente Mendes J. Estudo sobre a hemeralopia. Lisboa: Imprensa

Nacional; 1862.

Dechambre A. Dictionnaire encyclope´dique des sciences me´dicales.

Vol. 21. Paris: Masson; 1885.

Eager JM. Yellow fever in Portugal. Bulletin of the Yellow Fever Institute

1902; 9–13.

Esteves Pereira J, Rodrigues G. Diccionario Historico, Chorographico,

Heraldico, Biographico, Bibliographico, Numismatico e Artistico.

Vol. Vol I-A. Lisboa: Joa˜o Romano Torres, Editor; 1904.

Ferreira de Mira JB. Histo´ria da medicina portuguesa. Lisboa: Empresa

Nacional de Publicidade; 1947.

Fontoura P. A sclerose em placas disseminadas. Notas para a histo´ria da

Esclerose Mu´ltipla. Lisboa: Faculdade de Cieˆncias Me´dicas de Lisboa;

2008.

Genest DMP. Recherches sur l’affection e´pide´mique qui re`gne mainte-

nant a` Paris. Archives Ge´ne´rales de Me´decine 1829; 63–80.

Goetz CG, Bonduelle M, Gelfand T. Charcot: constructing neurology.

Oxford: Oxford University Press; 1995.

Gomes BA. Dos estabelecimentos de alienados nos estados principais da

Europa. Lisboa: Vicente Jorge de Castro & Irma˜o; 1844.

Gomes BA. As epidemias no Asylo da Ajuda dos orpha˜os das victimas da

febre amarella e da cholera-morbus nos annos de 1860 a 1865.

J Soc Sci Med Lis 1865a; 29: 8–15.

Gomes BA. Reflexo˜es que servem de complemento a` nota apresentada

na Sociedade das Cieˆncias Me´dicas de Lisboa. J Soc Sci Med Lis

1865b; 29: 145–154.

Gomes BA. As epidemias no Asylo da Ajuda dos orpha˜os das victimas da

febre amarella e da cholera-morbus nos annos de 1860 a 1865.

Terceira nota apresentada e lida a` Sociedade das Cieˆncias Me´dicas

de Lisboa. J Soc Sci Med Lis 1866; 30: 9–15.

Goodwin TM. Hyperemesis gravidarum. Obstet Gynecol Clin North Am

2008; 35: 401–17, viii.

Jaccoud S. E´tudes de pathoge´nie et de se´miotique. Les paraple´gies

et l’ataxie du mouvement. Paris: Delahaye; 1864.

Jaccoud S. Traite´ de pathologie interne. Paris: Delahaye; 1869.

Jorda˜o A. As epidemias do Asylo da Ajuda. Lisboa: Imprensa Nacional;

1865.

Jorda˜o A. Ainda as paralysias da Ajuda. Lisboa: Imprensa Nacional; 1866.

Lancet, unknown author. Abel Jordao, MD. Lancet 1874; 104: 642–3.

Lebreton P-A. Des differents variete´s de la paralysie hyste´rique. Paris:

Adrien Delahaye; 1868.

Lopez Pinero J. The concept of neurosis. Historical origins of the

concept of neurosis. Cambridge: Cambridge University Press; 1983a.

p. 1–24.

Lopez Pinero J. The concept of neurosis in anatomoclinical medicine

before Charcot. Historical origins of the concept of neurosis.

Cambridge: Cambridge University Press; 1983b. p. 44–58.

Lopez Pinero J. The physiopathological view and the concept of neurosis.

Historical origins of the concept of neurosis. Cambridge: Cambridge

University Press; 1983c. p. 59–76.

Mai FM, Merskey H. Briquet’s Treatise on hysteria. A synopsis and

commentary. Arch Gen Psychiatr 1980; 37: 1401–5.

Mai FM, Merskey H. Briquet’s concept of hysteria: an historical perspec-

tive. Can J Psychiatry 1981; 26: 57–63.

Mercer

CG,

Wangensteen

SD.

“Consumption,

heart-disease,

or

whatever”: chlorosis, a heroine’s illness in The Wings of the Dove.

J Hist Med Allied Sci 1985; 40: 259–85.

Motta EA. Duas palavras sobre as epidemias do Asylo da Ajuda. J Soc Sci

Med Lis 1865; 29: 407–19.

Motta EA. Ainda a questa˜o das paralysias reflexas a proposito das

paraplegias das asyladas da Ajuda. J Soc Sci Med Lis 1866; 30: 89–94.

O Instituto, unknown author. Histo´ria da beneficencia publica em

Portugal. O Instituto 1904; 51: 1–3.

Patterson KD. Yellow fever epidemics and mortality in the United States,

1693-1905. Soc Sci Med 1992; 34: 855–65.

Pearce JM. Robert Graves and multiple neuritis. J Neurol Neurosurg

Psychiatry 1990; 53: 113.

Pearce

JM.

Octave

Landry’s

ascending

paralysis

and

the

Landry-Guillain-Barre´-Strohl syndrome. J Neurol Neurosurg Psychiatry

1997; 62: 495, 500.

Pereira PT, Gomes E, Martins O. A alienac¸a˜o no Porto: o Hospital de

alienados do Conde de Ferreira (1883–1908). Histo´ria—Revista da

Faculdade de Letras 2005; 6: 99–128.

Philippon J, Poirier J. Pithiatism versus hysteria. Joseph Babinski: a

biography. Oxford: Oxford University Press; 2008. p. 297–319.

Reino, Conselho Extraordina´rio de Sau´de Pu´blica do. Relato´rio da epide-

mia de febre amarella em Lisboa no anno de 1857. Lisboa: Imprensa

Nacional; 1859.

Reis de Oliveira JF. Miguel Bombarda: reorganizador e gestor de

Rilhafoles. In: Pereira AL, Pita JR, editors. Miguel Bombarda e as

singularidades de uma e´poca. Coimbra: Imprensa da Universidade de

Coimbra; 2006. p. 147–54.

Sandras CMS. Traite´ pratique des maladies nerveuses. Paris: Germer

Baillie`re; 1851.

Santiesteban-Freixas

R,

Pamias-Gonzalez

E,

Luis-Gonzalez

S,

Serrano-Verdecia C, Gonzalez-Quevedo A, Alfaro-Capdegelle I, et al.

[Epidemic neuropathy: proposal and arguments to rename Strachan

disease as Strachan and Madan disease]. Rev Neurol 1997; 25:

1950–6.

Semba RD. Nutricional blindness (vitamin A deficiency disorders).

Handbook of nutrition and ophthalmology. Totowa NJ: Humana

Press; 2007. p. 1–4.

Senna

AM.

Os

alienados

em

Portugal.

Lisbon:

Medicina

Comtemporanea; 1885.

Sirois F. Epidemic hysteria. Acta Psychiatr Scand Suppl 1974; 252: 1–46.

The ‘Ajuda Paralyses’

Brain 2010: 133; 3141–3152

|

3151

Downloaded from https://academic.oup.com/brain/article-abstract/133/10/3141/321467

by guest

on 13 December 2017

---

Strachan H. On a form of multiple neuritis prevalent in the West Indies.

The Practitioner 1897; 59: 477–84.

Thomas PK, Plant GT, Baxter P, Bates C, Santiago Luis R. An epidemic

of optic neuropathy and painful sensory neuropathy in Cuba: clinical

aspects. J Neurol 1995; 242: 629–38.

Torres Pereira A, Silveira Botelho L, Soares J. A Sociedade das Cieˆncias

Me´dicas de Lisboa e os seus presidentes. Lisboa: Fundac¸a˜o Oriente;

2006.

von Leyden E. Ueber poliomyelitis und neuritis. Z Klin Med 1874; 80:

387–8.

Wilson RK, Kuncl RW, Corse AM. Wernicke’s encephalopathy: beyond

alcoholism. Nat Clin Pract Neurol 2006; 2: 54–8; quiz 58.

Winslow F. Nervousness. Journal of Psychological Medicine and Mental

Pathology 1860; 13: 218–32.

Wood EJ. Acrodynia: its place in medicine and its relation to pellagra. Am

J Trop Med 1921; s1–1: 291–310.

3152

|

Brain 2010: 133; 3141–3152

P. Fontoura

Downloaded from https://academic.oup.com/brain/article-abstract/133/10/3141/321467

by guest

on 13 December 2017